Lymphangiome kystique abdominal. Prise en charge diagnostic et thérapeutique. A propos de 18 cas

Harbi Houssem | Jedidi Issam | Trigui Ayman | Guirat Ahmed | Toumi Nozha | Dammak Nouha | Zouche Imen | Chikhrouhou Hichem | Affes Najmeddine | Frikha Mohamed Foued | Amar Mohamed Ben | Boujelben Salah | Mzali Rafik |

La tunisie chirurgicale - 2017 ; Vol 2017

Resumé

INTRODUCTION : Le Lymphangiome kystique est une tumeur kystique bénigne qui se développe aux dépends des vaisseaux lymphatiques. Il pose le problème du diagnostic différentiel avec les autres lésions kystiques et la confirmation du diagnostic n’est obtenue que par l’examen histologique de la pièce opératoire.

OBJECTIF : Revoir les aspects cliniques, radiologiques et thérapeutiques des lymphangiomes kystiques de l’abdomen.

METHODOLOGIE : Etude rétrospective incluant tous les patients opérés pour lymphangiome kystique abdominal (à l’exception des organes pleins) au service de chirurgie générale de Sfax - Tunisie sur une période de 23 ans (1994 et 2016).

RESULTATS : Notre série comporte 18 patients avec un sexe ratio égale à 1, un âge moyen de 38 ans et dont 17% étaient des enfants (âge < 14 ans). L'éventualité d'un lymphangiome kystique n’a été évoquée en préopératoire que chez 8 patients (44%). La lésion kystique était soit rétro-péritonéale (4 malades) soit intra-péritonéale (78%). L’exérèse de la lésion était totale dans la majorité des cas (78%) et associée à une résection intestinale chez 3 patients. La résection partielle (22% des cas) a été réalisée devant la présence de rapports intimes avec les gros vaisseaux ou avec les organes de voisinage (trigone vésicale et rectum). En post opératoire 2 patients ont présenté une complication à type d’infection de la plaie opératoire et une fistule digestive ayant évolué favorablement sous traitement médical. Les taux de récidive et de mortalité étaient nuls.

CONCLUSION : Nos bons résultats confirment que la chirurgie reste le traitement de référence des lymphangiomes kystiques intra-abdominaux avec les meilleurs taux de résécabilité et de récidive. Ces derniers sont les 2 principaux facteurs pronostiques du lymphangiome kystique.

Mots Clés

Lymphangiome kystique, abdomen, endoscopie, sclérothérapie , chirurgie, récidive

Introduction :

Le Lymphangiome kystique (LK) est une tumeur kystique bénigne qui se développe aux dépends des vaisseaux lymphatiques. Il se développe le plus souvent au niveau de la région de la tête et du cou alors que la localisation abdominale est extrêmement rare (2%). Le LK pose le problème du diagnostic différentiel avec les autres lésions kystiques et la confirmation du diagnostic n’est obtenue que par l’examen histologique de la pièce opératoire. Nous rapportons dans cette étude une série de 18 cas de LK intra-abdominal

Article

Matériels et méthodes :

Il s’agit d’une étude rétrospective incluant tous les patients opérés pour LK abdominal au service de chirurgie générale de Sfax - Tunisie sur une période de 23 ans (1994 et 2016). Nous avons exclu de cette étude les LK des organes pleins de l’abdomen.

Résultats :

L'incidence du LK intra abdominal dans notre service de chirurgie générale est de 0.17 pour 1000 hospitalisations et de 0.18 pour 1000 opérés. Notre série comporte 18 patients avec un sexe ratio égale à 1, un âge moyen de 38 ans et dont 17% étaient des enfants (âge < 14 ans). Quatre malades (22%) ont été hospitalisés en urgence à la suite d'un traumatisme abdominal (2 patients), pour suspicion d’une appendicite aigue ou pour hernie inguinale étranglée. Par ailleurs, la majorité de nos patients (78%) ont été admis à froid : soit pour découverte fortuite (7%) du LK par échographie abdominale pré-opératoire (malade ayant une éventration), soit pour exploration d’une ascite (7%) ou le plus souvent d’une masse abdominale (86%). Celle-ci était mal limitée, mobile, mate à la percussion rénitente et douloureuse chez 11 patients. Elle a été localisée en péri ombilical chez 10 patients et a été jugée volumineuse (abdomino-pelvienne) chez 4 malades.

L’abdomen sans préparation a montré chez 2 malades un refoulement des clartés digestives par une masse de tonalité hydrique. Tous les patients ont eu une échographie abdominale qui a montré une lésion purement kystique dans la plupart des cas (83%) sinon une structure solido-kystique chez 2 patients ou une ascite cloisonnée chez un seul malade (Figure 1). Le scanner abdominal a été pratiqué chez 11 patients (61%) et a révélé une lésion soit purement kystique (8 cas) soit d’allure tissulaire (1 cas) soit à double composante solide et kystique (2 cas).

Après exploration (tableau I), la lésion a été jugée intra péritonéale, sous péritonéale et rétro péritonéale chez respectivement 13, 1 et 4 malades. L'éventualité d'un lymphangiome kystique n’a été évoquée que chez 8 patients (44%) et les autres diagnostics évoqués étaient : un hématome mésentérique, un tératome, un kyste hydatique, une tumeur mésentérique, une ascite cloisonnée, une tuberculose péritonéale, une tumeur de l'ovaire et un pseudo kyste du pancréas (Figure 2).

Les constatations per opératoires (tableau II) ont montré que parmi les 13 LK intra péritonéaux, 9 dépendaient du mésentère (Figure 3), 2 se développaient dans le grand épiploon (dont un occupait toute la cavité péritonéale (Figure 4)) et un seul prenait naissance au niveau du méso-colon au niveau de la gouttière pariéto-colique droite. Le diamètre du LK variait de 2,5 à 25 cm avec une moyenne de 13.1 cm. L’exérèse du LK était totale dans la majorité des cas (78%) et associée à une résection intestinale chez 3 patients. La résection partielle (22% des cas) a été réalisée devant la présence de rapports intimes avec les gros vaisseaux pour 3 malades et des rapports avec le trigone vésicale et le rectum dans 1 cas. En post opératoire deux patients ont présenté une complication à type d’infection de la plaie opératoire et une fistule digestive ayant évolué favorablement sous traitement médical.

Le taux de mortalité était nul. Quatorze malades (78%) ont été revus avec un délai compris entre 2 et 156 mois (délai moyen de 44 mois). Aucune récidive n’a été noté sachant que 4 patients ont été perdus de vue.

Sur le plan anatomopathologique, le kyste était uniloculaire, biloculaire ou multiloculaire chez respectivement 4, 4 et 9 malades. Le contenu du LK était soit séreux (33%), soit chyleux (39%) soit hémorragique (28%). Dans tous les cas, l'examen microscopique a conclu au diagnostic de LK en montrant une cavité kystique tapissée par un endothélium et une paroi formée d'un tissu conjonctif avec des cellules musculaires lisses et des amas de cellules lymphocytaires. L'étude immunohisto-chimique a été réalisé dans 22% des cas et a été positive pour les marqueurs CD31 et CD34.

Discussion :

Le LK est une tumeur bénigne d'origine dysembryoplasique. Il serait du à un obstacle au niveau des canaux lymphatiques suite à la persistance de tissus lymphatiques ectopiques ou à l'arrêt du développement des connexions lymphatico-vasculaires pendant l'embryogenèse. Il peut être également secondaire à un traumatisme ou à une inflammation [1].

Le LK représente 1/20.000 à 1/250.000 admissions dans un service de chirurgie. Le LK se rencontre surtout chez l'enfant avec une prédominance masculine (75%) contrairement à notre série qui comporte peu d’enfant et autant de femmes que d’hommes [2]. 

D’un point de vue clinique, La douleur (61%) et la masse abdominale (67%) étaient les principaux signes retrouvés chez nos patients. En effet, les patients atteints de LK abdominal sont généralement en bon état général et pauci-symptomatique. La douleur abdominale est le maitre symptôme et se présente sous forme de sensation de gêne, d'inconfort ou de pesanteur évoluant par épisodes ou par poussées aigues paroxystiques sur un fond algique [3]. Plusieurs mécanismes peuvent expliquer la douleur à savoir le tiraillement du mésentère, l'irritation du péritoine par une quantité de liquide filtré à travers la paroi kystique, les variations de la pression liquide intra kystique, la compression d'une anse intestinale et/ou la torsion du kyste [4,5]. Le LK peut se manifester également par une distension abdominale par augmentation insidieuse et progressive du volume du kyste réalisant parfois une masse palpable [6]. Celle-ci est généralement arrondie (parfois polylobée), rénitente, indolore, de mobilité et de fixité variables et siégeant le plus souvent en péri-ombilical et/ou au niveau de la fosse iliaque droite [5]. Sa percussion met en évidence une matité qui peut être entourée d'une zone tympanique donnant le signe de Tillaux [7,8].

La localisation mésentérique juxta intestinale du LK peut être à l’origine d’un syndrome occlusif ou d’un syndrome pseudo appendiculaire alors que la localisation épiploïque se caractérise par la présence d’une masse abdominale mobile ou ‘fantôme’. Le LK rétro-péritonéal se distingue par sa grande latence clinique et il est souvent découvert fortuitement ce qui était le cas (85% des malades) dans notre série [9,10]. Toutefois il peut être révélé par une complication à type d'une compression d'un organe de voisinage entraînant une obstruction urétérale ou intestinale ou d'une hémorragie intra kystique responsable de douleur aigue [11].

Sur le plan radiologique, l’abdomen sans préparation est indiqué en première intention devant des signes digestifs et peut montrer quelques calcifications qui se voient en cas de kyste ancien remanié. L’échographie permet de préciser la structure de la masse, ses dimensions, son siège et ses rapports anatomiques avec les viscères [12].  Dans les formes multiloculaires, le LK se traduit par un aspect échographique assez spécifique d’une formation liquidienne anéchogène avec renforcement postérieur. Cette masse est polylobée délimitée par une paroi mince, avec de fines cloisons internes qui divisent la masse en plusieurs cavités kystiques de tailles inégales [13, 14]. La forme uniloculaire, moins fréquente, se traduit par une image anéchogène sans cloison et pose un problème de diagnostic différentiel avec d'autres lésions kystiques tels que la duplication intestinale, le kyste de l'ovaire, le pseudo kyste du pancréas et le kyste hydatique [14,15]. La TDM n'est pas indispensable au diagnostic du LK. Celui-ci peut apparaitre sous forme d’une masse de tonalité hydrique hypodense, homogène pouvant contenir de fines cloisons régulières (LK multiloculaire) et repoussant les structures de voisinage sans les envahir. Après injection de produit de contraste, il y a un discret rehaussement des cloisons intra-kystiques [14]. Le déplacement et la compression des anses intestinales vers la paroi postérieure est en faveur du siège intra péritonéal du LK. Le scanner permet également d’étudier avec précision les rapports du LK avec les structures de voisinage et d’évaluer sa résécabilité. L'IRM permet de préciser le contenu du Kyste. Le LK séreux donne un hypo signal en T1 et un hyper signal en T2 qui se renforce sur les échos tardifs. Le LK chyleux se caractérise par un signal graisseux qui se traduit par un iso ou un hyper signal en T1 et un hyper signal en T2 diminuant en T2 tardif. Les cloisons et les parois sont en général en hypo signal Tl et T2 avec un éventuel rehaussement de la paroi et des cloisons kystiques après injection de Gadolinium [15].

D’un point de vue pratique, l’échographie est l’examen à réaliser de première intention et peut suffir au diagnostic alors que la TDM doit être réservé aux cas litigieux et aux LK volumineux puisqu’il est indispensable de préciser les rapports de celui-ci avec les structures de voisinage en pré-opératoire pour pouvoir juger sa résécabilité. Le recours à une IRM doit se faire en dernière intention quand le doute diagnostique persiste, sinon une exploration chirurgicale est justifiée particulièrement dans les situations d’urgence (en cas de traumatisme abdominal ou en cas de complication par hémorragie intra-kystique ou par rupture).

Losanoff et al ont proposé une classification (tableau III) basée sur le morphotype du LK pour orienter l’attitude chirurgicale [16].

Plusieurs méthodes thérapeutiques ont été décrites pour le traitement des LK abdominaux. Il s’agit de techniques endoscopiques, percutanées et chirurgicales. Si le recours au traitement percutané est actuellement largement disponible, il est clair que les moyens endoscopiques dépendent essentiellement de l’expertise de chaque centre. Le traitement endoscopique des LK peut être indiqué en cas de LK de la paroi d’un segment du tube digestif accessible à l’endoscopie à savoir l’estomac, le duodénum et le colon. La résection (mucosectomie) endoscopique d’un LK doit tenir compte de sa localisation, de sa taille et du risque de complication [17]. Selon Kuramoto et al. [18], il faut éviter l’approche endoscopique pour les LK de plus de 20mm. Cette taille limite reste controversée et surtout elle est opérateur dépendant. Par exemple, l’équipe de Hizawa [19] ont réussi à réséquer endoscopiquement un LK antral de 35mm.

Pour les LK non résécables, des injections percutanées de produits sclérosants (OK-432, l’Éthibloc® et doxycycline) ont été essayées. Celles-ci entrainent une réaction inflammatoire gigantocellulaire donnant par la suite une sclérose et une fibrose arrêtant l’évolution du LK et pouvant aboutir à la quasi-disparition de la tumeur [20].Cette sclérothérapie percutanée peut se compliquer de réactions inflammatoires fébriles, de surinfection, d’ulcérations avec suintement et nécroses aseptiques. Les produits sclérosants ont démontré leur efficacité pour le traitement des LK superficiels et profonds à court et à moyen terme. Toutefois les résultats à long terme n’ont pas été évalués [20-21].

Enfin l’exérèse chirurgicale du LK reste le traitement de référence. La voie d’abord cœlioscopique nécessite une certitude diagnostique afin d’éviter la carcinose péritonéale en cas de pathologie maligne [22]. Le traitement laparoscopique a été décrit pour la localisation au niveau du côlon, de l’arrière cavité des épiploons et même au niveau du mésentère [23].

L'énucléation simple du kyste représente la technique chirurgicale idéale puisqu'elle enlève de façon sélective la lésion bénigne. Il s’agit d’une approche facile en cas de LK de l'épiploon contrairement aux LK localisés au niveau du mésentère qui ne peuvent être enlevés par simple énucléation que s'ils sont petits, loin de la racine du mésentère et sans rapport intime avec les viscères [15, 24].

La résection du LK et du segment intestinal adjacent avec rétablissement immédiat de la continuité digestive est indiquée en cas de LK du mésentère et/ou du méso-côlon quand l'énucléation simple du kyste expose au risque d'ischémie intestinale. La résection s'impose aussi en présence de LK juxta intestinal compliqué d'une occlusion par compression ou strangulation avec nécrose intestinale. Dans tous les cas, la résection intestinale ne doit pas exposer le patient au risque de grêle court [13].

La résection partielle du kyste ne doit être indiquée que par nécessité. En effet, l'abandon du fond du kyste s'impose devant un LK de la racine du mésentère présentant des rapports intimes avec les vaisseaux mésentériques ou devant un LK rétro péritonéal présentant des rapports étroits avec les gros troncs vasculaires. La résection partielle peut être aussi proposée en cas de LK des organes pleins  (foie et rate) [23].

Les suites post opératoires précoces sont habituellement simples. Les quelques complications rapportées dans la littérature sont l'hémorragie, l'infection, la fistule lymphatique et l'ascite chyleuse qui est la principale complication précoce de la résection partielle du LK. Le risque de récidive du LK est nettement plus faible après résection complète (0 -27%) qu’après exérèse partielle (10-40%) et il est beaucoup plus important en cas de sclérothérapie percutanée (30-100%) [13, 26, 27]. A noter que le taux de récidive dans notre série est nul avec un suivi moyen de 44 mois mais il y avait 4 malades perdus de vue.

Conclusion :

La chirurgie reste le traitement de référence des LK intra-abdominaux avec les meilleurs taux de résécabilité et de récidive. Ceci est confirmé par nos bons résultats concordant avec ceux de la littérature. La méthode endoscopique reste une alternative valable dans les centres expérimentés pour les petits (< 3cm) LK de la paroi gastrique, duodénale ou colorectale. Le pronostic du LK intra-abdominal dépend de ses rapports avec les structures de voisinage et du risque de récidive. Des études multi-centriques avec une stratégie de surveillance postopératoire sont nécessaires pour comprendre le «génie évolutif» des LK selon les modalités thérapeutiques.

 

Figure 1 : échographie abdominale révélant une lésion kystique cloisonnée de la cavité péritonéale évoquant en premier lieu un lymphangiome kystique

 

Figure 2 : Coupe axiale d’un scanner abdominal (après injection de produit de contraste) montrant une lésion kystique cloisonnée géante occupant la totalité de la cavité péritonéale et évoquant en premier lieu un lymphangiome kystique

 

Figure 3 : Vue peropératoire montrant un lymphangiome kystique géant (du grand épiploon) occupant la totalité de la cavité abdominale

 

Figure 4 : Vue peropératoire montrant un lymphangiome kystique de l’intestin grêle.

 

Photo 2-portion de sigmoide invaginé dans le rectum

 

Tableau I : Présentation pré-opératoire clinique et morphologique de nos patients

                    Clinical and imaging findings of our patients

Cas

Présentation

clinique

Echo

abdominale

TDM abdominale

Diagnostics évoqués

Diagnostics évoqués

en per-opératoire

1

Masse abdominale

 X

 

Kyste hydatique

Tératome

LK de l’épiploon

2

Masse abdominale

X

X

Hématome

LK

LK hémorragique racine du mésentère

3

Syndrome appendiculaire

X

 

Hématome

LK

Hématome mésentérique

4

Masse abdominale

X

 

Kyste hydatique

LK

rétro-péritonéal

5

Hernie étranglée

LK asymptomatique

X

X

Tumeur mésentérique

Kyste mésentérique

6

Masse abdominale

X

 

LK

LK mésentérique

7

Ascite

X

 

Ascite cloisonnée

LK

rétro-péritonéal

8

Masse abdominale

X

X

LK

LK

rétro-péritonéal

9

Masse abdominale

X

 

Tumeur de l’ovaire

LK

sous-péritonéal

10

LK asymptomatique

X

 

LK

LK mésentérique

11

Masse abdominale

X

X

Pseudo-kyste du pancréas

Kyste mésentérique hémorragique

12

Masse abdominale

X

X

LK

LK du muscle

grand droit

13

Masse abdominale

X

X

Ascite cloisonnée

Tuberculose péritonéale

Kyste hémorragique de la gouttière pariéto-colique droite

14

Masse abdominale

X

X

Tumeur ovarienne

Kyste séreux du mésentère

15

Masse abdominale

X

X

Kyste hydatique

Kyste hémorragique du mésentère

16

Contusion abdominale

X

X

LK

LK

rétro-péritonéal

17

Contusionabdominale

X

X

Hématome mésentérique

LK mésentérique

18

Masse abdominale

X

X

LK

LK de l’épiploon

 

Tableau II : Caractéristiques du LK et approche thérapeutique et suites opératoires des différents patients de notre série

                      Features, management and outcomes of Cystic lymphangiomas

Cas

Siège du LK

Taille du LK (cm)

Contenu

Type

du LK

Traitement

Complication(s) post-opératoires(s)

Récidive

1

Epiploon

10

Séreux

Uniloculaire

Exérèse totale

-

-

2

Mésentère

15

Hémorragique

Multiloculaire

Exérèse totale

-

PDV

3

Mésentère

20

Hémorragique

Biloculaire

Exérèse totale Résection grêle

Fistule digestive

-

4

Rétro-péritoine

8.5

Chyleux

Multiloculaire

Exérèse totale

-

-

5

Mésentère

8

Séreux

Biloculaire

Exérèse totale      Résection grêle

-

-

6

Mésentère

15

Chyleux

Biloculaire

Exérèse totale Résection grêle

-

PDV

7

Rétro-péritoine

25

Chyleux

Multiloculaire

Résection subtotale

-

-

8

Rétro-péritoine

10

Chyleux

Uniloculaire

Résection subtotale

-

-

9

Sous péritoine

10

Chyleux

Uniloculaire

Résection subtotale

-

PDV

10

Mésentère

8

Séreux

Uniloculaire

Exérèse totale

Plaie infectée

-

11

Mésentère

18

Hémorragique

Biloculaire

Résection subtotale

-

-

12

Paroi abdominale

2.5

Chyleux

Uniloculaire

Exérèse totale

-

-

13

Gouttière pariéto-colique droite

7

Hémorragique

Multiloculaire

Exérèse totale

-

PDV

14

Mésentère

20

Séreux

Multiloculaire

Exérèse totale

-

-

15

Mésentère

7

Hémorragique

Multiloculaire

Exérèse totale

-

-

16

Rétro-péritoine

22

Séreux

Multiloculaire

Exérèse totale

-

-

17

Mésentère

20

Séreux

Multiloculaire

Exérèse totale

-

-

18

Epiploon / quasi-totalité de la cavité péritonéale

25

Chyleux

Multiloculaire

Exérèse totale

-

-

PDV : perdu(e) de vue

 

 

Tableau III : Types de LK abdominaux et implications thérapeutiques.

                        Classification and management of abdominal Cystic Lymphangiomas

Type

Description

Attitude chirurgicale proposée

(%)

Nos cas

Notre attitude chirurgicale

1

LK pédiculé avec risque de volvulus / nécrose intestinale

La résection est facile

(28%)

5 Cas

Exérèse totale

2

LK sessile moins mobile

Résection avec éventuel sacrifice intestinal ± viscéral

(56%)

10 Cas

Exérèse totale

3

LK intra-péritonéal avec extension rétro-péritonéale

Exérèse totale impossible si atteinte de structures vitales

(11%)

2 Cas

Exérèse partielle

4

Atteinte extensive multi-organique

cas / cas Pronostic réservé

(5%)

1 Cas

Exérèse partielle

Références

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